经股动脉置鞘是脑血管介入､冠状动脉和外周血管疾病诊断治疗最常用的入路方法[1]｡随着经皮血管内治疗(endovascular treatment,EVT)的发展,股动脉置鞘术后股动静脉损伤的发生率上升[2],其并发症主要有血肿､假性动脉瘤､股动静脉瘘(femoral arteriovenous fistula,FAVF)和动脉闭塞,其中FAVF的发生率为0. 006% ~ 0. 860% [3-7]｡其并发症的主要危险因素为使用较大股动脉鞘､抗凝和抗血小板聚集药物治疗､股动脉穿刺点偏低､高龄和女性[1,3,8-9]｡超声引导下的压迫治疗､经皮EVT及外科手术是FAVF最常见的治疗方法,但目前尚未见使用球囊封堵术治疗医源性FAVF的相关报道｡在此,我们报告1 例使用球囊封堵术成功治疗医源性FAVF的病例｡

男,68岁,因“头晕1个月”于2022年5月12 日入住包头市中心医院神经内科｡患者于2022 年4 月28 日因“头晕2周”于外院查颈部血管超声,提示左侧锁骨下动脉起始处重度狭窄(狭窄率为70% ~ 99%)､左侧锁骨下动脉盗血;外院给予口服阿司匹林肠溶片(100 mg,1次/ d)､氯吡格雷(75 mg,1 次/ d)及瑞舒伐他汀钙片(10 mg,1 次/晚)治疗;口服药物2周后患者仍感头晕,为进一步治疗于2022年5月12日来我院就诊,以“头晕待查”收入院｡患者自发病以来精神状态一般,饮食正常,睡眠差,大小便如常｡既往高血压病史10余年,血压最高可达180 / 110 mmHg,平素口服缬沙坦氢氯噻嗪降压治疗,血压控制尚可;重度慢性阻塞性肺疾病多年,平素使用氟替美维吸入粉雾剂经口吸入治疗,间断气短;曾于2009年因“左下肢疼痛1个月”查左下肢血管彩色多普勒超声,示左侧髂总动脉重度狭窄,随即行左侧髂总动脉支架置入术｡否认糖尿病､冠心病､药物过敏史｡入院体格检查:体温36. 6 ℃,脉搏87 次/ min,呼吸20 次/ min,右上肢血压140 / 90 mmHg,左上肢血压105 / 60 mmHg,一般情况可,心率87次/ min,心音有力,律齐,双肺呼吸音粗,未闻及明显啰音,双下肢无水肿｡神经系统体格检查:神清语利,双侧瞳孔等大等圆,直径2. 5 mm,对光反射灵敏,双眼球各向活动充分,无眼震及复视,无明显面舌瘫,四肢肌力Ⅴ级,肌张力适中,感觉､共济､运动正常,双侧巴宾斯基征未引出,脑膜刺激征阴性｡辅助检查:2022 年5 月12 日颈部血管超声示双侧颈动脉内-中膜不均增厚伴斑块(多发)､双侧颈动脉球部狭窄(狭窄率< 50%)､双侧椎动脉V1 段狭窄(右侧狭窄率< 50%,左侧狭窄率约50%)､双侧锁骨下动脉狭窄(右侧开口处狭窄率< 50%,左侧近段狭窄率为70% ~ 99%)､左侧锁骨下动脉盗血(部分型)､无名动脉斑块(单发)｡2022 年5月12日行头部经颅多普勒超声,示左侧锁骨下动脉部分型盗血;右侧椎动脉血流速度代偿升高｡2022 年5 月12 日头部磁共振磁敏感加权成像示双侧基底节区低信号,考虑铁质沉积可能｡心电图､血尿常规､肝肾功能､凝血功能､感染四项未见明显异常｡诊断:后循环缺血､双侧锁骨下动脉狭窄､重度慢性阻塞性肺疾病､左侧髂总动脉支架置入术后､高血压3级(很高危)｡入院治疗:口服阿司匹林肠溶片(100 mg /d)､氯吡格雷(75 mg / d)及瑞舒伐他汀钙片(10 mg /晚),改善循环､控制血压治疗,择期行全脑血管造影术､左侧锁骨下动脉支架置入术｡

手术过程(2022 年5 月16 日):患者平卧位,常规碘伏消毒术野,铺手术单及洞巾,穿手术衣戴无菌手套,使用1%利多卡因10 ml局部麻醉,使用改良Seldinger技术穿刺右下肢股动脉成功后,置入8 F动脉鞘(迪玛克,中国),因患者左侧髂总动脉支架置入术后13 年,在左侧锁骨下动脉支架置入术后,使用猪尾导管(强生,美国)行双侧股动脉血管造影,可见左侧髂总动脉支架术后再狭窄､右侧FAVF(图1a),患者无明显不适,首选无创治疗FAVF:双手压迫股动脉穿刺口15 min,随后盐袋(2 kg)加压6 h,右下肢制动24 h｡术后第1 天复查右下肢血管彩色多普勒超声,提示右侧股浅动脉与股总静脉动静脉瘘,收缩期峰值流速为470 cm / s,舒张期末流速为290 cm / s,瘘口内径约1. 4 mm,长约5. 0 mm(图1b);患者无明显临床症状,超声引导下行右下肢穿刺口双手压迫2 h,随后盐袋(2 kg)加压24 h治疗｡术后第2天复查右下肢血管彩色多普勒超声,提示仍可见FAVF,收缩期峰值流速470 cm/ s,舒张期末流速290 cm/ s,瘘口内径约1. 4 mm,长约5. 0 mm(图1c);随后超声引导下行右下肢穿刺口双手压迫2 h,临床观察1周后(2022年5月23日)复查右下肢血管彩色多普勒超声,显示仍然存在FAVF,较前无变化(图1 d)｡获得患者及其家属知情同意后,于2022 年5 月25日行右侧FAVF血管内介入治疗｡因患者既往左侧髂总动脉支架置入术后,所以本次血管内介入治疗入路选择左侧肱动脉,局部麻醉下使用改良Seldinger技术穿刺左侧肱动脉成功后,置入6F桡动脉鞘(迪玛克,中国),泥鳅导丝(泰尔茂,日本)带5 F多功能管(强生,美国)将6 F导引导管(强生,美国)头端置于腹主动脉远端,造影显示右侧FAVF,右侧股浅动脉近瘘口处血管直径约5. 6mm(图1e)｡路图下(图1f),使用0.014 英寸(1 英寸= 2. 54 cm)× 300 cm Transend微导丝(波士顿科学,美国)沿导引导管到达股浅动脉远端,再沿微导丝送入6 mm×30 mm球囊(波士顿科学,美国)至瘘口处(图1g),准确定位后接压力泵缓慢加压至5个标准大气压(加压1个标准大气压/ min),造影示股浅动脉远端及瘘口无显影(图1h)｡球囊持续扩张15 min､30 min时分别造影,提示瘘口未完全闭合,球囊扩张持续至1 h时泄空球囊再次造影,显示右侧FAVF完全闭合(图1i),股浅动脉远端血流通畅,足背动脉搏动良好｡患者术后第1 天(2022年5月26日)复查右下肢血管彩色多普勒超声,显示股动脉和股静脉血流通畅,无血栓形成(图1j)｡患者术后第5天(2022年5月31日)出院时,复查右下肢血管彩色多普勒超声,显示股动脉和股静脉血流通畅(图1k),患者无任何不适｡患者术后1个月､3个月和6个月门诊随访,外院彩色多普勒超声检查均显示右下肢动脉和静脉血流通畅｡

动静脉瘘是动脉和静脉之间的异常通道,由于正常的动脉血液通过异常通道流入伴行的静脉,可造成瘘的局部血管病变和瘘局部､周围循环和全身系统的血流动力学变化,可导致心脏功能不全和肢体循环功能障碍等相关并发症[10]｡动静脉瘘形成常见原因分为先天性和后天性,后者又分为医源性和外伤性;医源性动静脉瘘是由手术时置管或置鞘､活检､手术事件引起,而穿透性伤口(如刺伤､物体碎片或枪伤)会导致外伤性动静脉瘘瘘管;FAVF多继发于穿透性损伤和经皮EVT[11]｡EVT手术造成的医源性FAVF,通常由穿刺针穿透股动静脉2条血管壁造成[11],较小的FAVF可能无症状,无需治疗,而较大的FAVF可导致明显的动静脉分流,并可能导致心脏容量过大､肢体缺血､皮肤溃疡及静脉高压和细菌性心内膜炎等[12]｡FAVF可通过彩色多普勒超声确诊[13],临床观察和超声引导下的压迫治疗为一线治疗方案[1,3,14-15]｡然而,该类患者多服用抗凝和抗血小板聚集药物进行心脑血管疾病的二级预防,使得医源性FAVF的自发性闭合或成功压迫闭合的可能性较小[14-16]｡早期的研究显示,仅14%(21 / 147)的股动脉假性动脉瘤或FAVF 患者(10 例假性动脉瘤和11 例动静脉瘘)需要手术修复其假性动脉瘤或动静脉瘘管,而88%(72 / 82)的假性动脉瘤在随访3个月时(每隔1个月随访1次)自行闭合,81%(46 / 57)的动静脉瘘管在随访4个月时(每隔1个月随访1次)自行闭合[1]｡因此,有研究者建议,对于无明显临床症状的假性动脉瘤或动静脉瘘患者采取保守治疗[1,16]｡接受抗凝治疗的FAVF患者自发性闭合的可能性较小[1]｡本例患者因外周血管狭窄接受双重抗血小板聚集药物治疗,超声引导下压迫治疗及临床观察1周后,仍然存在FAVF,因此行球囊封堵术治疗医源性FAVF｡

传统手术修复为局部麻醉下对FAVF进行部分切除､结扎和一期修复,大多数情况下可实现闭合,其术后死亡率为8%(5 / 64)[17]｡传统FAVF修复术并发症包括手术部位的出血､感染和皮肤瘢痕,此外,动静脉血管通常会缠绕在一起,使外科医师术中难以识别瘘管｡手术过程中,静脉结构扩大､流量大､壁较薄的小穿孔还可能导致大出血[18]｡

EVT是一种微创治疗方式,其中支架(覆膜支架､自膨式支架､球囊扩张支架)置入和金属线圈､凝胶栓塞是常见的治疗FAVF的方式｡研究表明,EVT 治疗FAVF 的成功率为80% ~ 100% [19-24]｡其中支架置入术治疗FAVF的并发症发生率为17% [8],包括新生内膜增生､支架术后血管狭窄或闭塞､血肿､血栓形成､支架脓毒症和血栓栓塞[22,25-26]｡有研究显示,外周动脉闭塞性疾病老年患者使用支架治疗FAVF可能导致血栓形成和狭窄[27]｡Thalhammer 等[22]采用覆膜支架(Passager Stent Graft,波士顿科学,美国)置入术治疗髂动脉､股动脉和-动脉处的假性动脉瘤和动静脉瘘26 例(假性动脉瘤16例,动静脉瘘9 例,联合病变1 例),所有患者术中给予3 000 IU的低分子量肝素,术后服用盐酸噻氯匹啶500 mg / d､阿司匹林肠溶片100 mg / d进行抗血小板聚集药物治疗,术后1年随访,血流通畅率为88%(23 / 26),术后2 年随访,17%(4 / 23)的患者发生支架内血栓｡因此,长期抗血小板聚集药物治疗可能有利于维持支架内血流通畅｡球囊扩张式的覆膜支架术后可能出现支架闭塞导致的血管突然闭塞､支架变形和扭结[28-29]､血管分支阻塞和再狭窄[30]等并发症｡一项纳入30例医源性外周动脉损伤(包括股动脉穿孔破裂､动静脉瘘､假性动脉瘤)患者的单中心､回顾性研究结果表明,使用自膨式覆膜支架(戈尔,美国)或球囊扩张式覆膜支架(Atrium,美国)治疗具有较高的技术成功率(100.0%),可能是传统外科手术的替代方法;但其住院期间死亡率及术后1 年随访死亡率分别为10.0%(3 / 30)､20. 0%(6 / 30)[31]｡EVT的禁忌证为靠近股总动脉分叉处的FAVF,因其存在闭塞股浅动脉或股深动脉的风险[32]｡靠近髋关节的FAVF也是EVT后预后不良的信号,因为在髋关节屈曲期间支架可能会被压缩[24]｡

线圈栓塞是治疗FAVF的另一种技术｡1994 年线圈栓塞治疗医源性FAVF被首次报道,指出线圈应与瘘管的长度和直径相匹配,并避免向动脉或静脉侧突出[33]｡线圈迁移至肺动脉为线圈栓塞治疗FAVF的可能并发症[34]｡此外,因将线圈固定在瘘管内较为困难,该技术仅局限于较大瘘管或短管瘘管的治疗[34]｡

2006年,Onal等[35]首次报道了应用氰基丙烯酸酯正丁酯(NBCA)栓塞治疗医源性FAVF的病例,指出在动静脉瘘管通道足够长的情况下,可以使用NBCA安全闭合FAVF,但介入医师必须有使用NBCA的经验,以避免因注射过多的胶水导致动､静脉侧血管栓塞等严重的并发症｡

动静脉瘘的临床症状取决于动静脉瘘的血流量大小｡高流量动静脉瘘的临床症状为心力衰竭和静脉高压,并伴有皮肤改变;中等流量动静脉瘘的特征为内皮瘘口导致动脉附近区域扩张､肿块,可能发展为筋膜室综合征;低流量动静脉瘘通常无症状,不会导致血流动力学改变[36-37]｡本例患者考虑为穿刺针穿透股动静脉血管所致医源性FAVF,患者无明显临床症状,结合脑血管造影及右下肢血管彩色多普勒超声可见为低流量FAVF,瘘口较小,依据病变血管直径选择相同直径或稍大于病变血管直径的球囊(本病例右侧股浅动脉近瘘口处血管直径约5. 6 mm,手术时选择球囊大小6 mm ×30 mm),尝试使用球囊扩张压迫FAVF处15 min､30 min后造影,FAVF仍然存在,随后使用球囊扩张持续压迫1 h后造影,瘘口完全闭合,考虑与本例患者股动静脉侧支循环代偿较好有关｡FAVF封闭压迫瘘口常规采用低压力(4 ~ 6个标准大气压)性球囊,但因本中心无低压力性球囊,所以本病例小心使用(加压1个标准大气压/ min)普通(6 ~ 14个标准大气压)性球囊闭合FAVF;但在操作过程中应警惕普通性球囊可能造成的动脉夹层､血管损伤破裂出血等并发症｡

本中心经验:对于低流量､小瘘口的FAVF,可尝试使用临时球囊封堵术治疗瘘口,球囊扩张时间最好为30 min ~1 h,过长的球囊扩张时间会导致股动静脉及穿支血管发生血栓形成或阻塞､血管破裂等并发症,若尝试使用临时球囊封堵术治疗瘘口仍然不能闭合,建议更换治疗方案,因高流量､大瘘口的FAVF需要球囊扩张长时间压迫瘘口,且低压力球囊并不能完全阻塞大瘘口,所以对于高流量､大瘘口的FAVF患者,不推荐使用临时球囊封堵术治疗瘘口｡本例患者未发生明显与FAVF相关的并发症｡一线治疗选用超声下双手及盐袋(2 kg)压迫治疗,但效果不佳,然后成功使用球囊扩张封堵术治疗医源性FAVF,不需要第二次手术干预｡球囊扩张封堵术治疗医源性FAVF 创伤小､可远程接近损伤部位､术后感染风险低,住院时间短､失血少､使用局部麻醉而非全身麻醉,患者恢复快,经济负担小｡但目前使用球囊扩张封堵术治疗医源性FAVF的研究及报道极少,希望未来有更多的研究证实其安全性及有效性｡