意大利Andrea M. Alexandre等研究者对血管内治疗海绵窦硬脑膜动静脉瘘的临床、影像结局进行了meta分析,结果于2021年12月15日在《Clinical neuroradiology》杂志在线发表。
——摘自文章章节
【REF: Alexandre AM, et al. Clin Neuroradiol. 2021. doi:10.1007/s00062-021-01107-0】
海绵窦硬脑膜动静脉瘘(CS-dAVF,Dural arteriovenous fistula of the cavernous sinus)是累及海绵窦壁硬脑膜的异常动静脉交通。文献报道,血管内治疗代表了一线治疗方案。然而,既往报道了不同途径(approaches)、栓塞剂、闭塞率、并发症和临床结局。本研究系统回顾了研究海绵窦硬脑膜动静脉瘘的临床表现、血管内途径、栓塞剂、临床影像结局和并发症的相关文献。意大利Andrea M. Alexandre等研究者对血管内治疗海绵窦硬脑膜动静脉瘘的临床、影像结局进行了meta分析,结果于2021年12月15日在《Clinical neuroradiology》杂志在线发表。
研究设计(Study Design)
本研究是根据PRISMA声明(Preferred Reporting Items for Systematic Review and Meta-Analyses)进行的系统性综述。根据PICO标准,综述问题构成如下:(P,patients,患者)海绵窦硬脑膜动静脉瘘患者,(I,intervention,干预)血管内治疗,(C,comparison,比较)报道的最好结局,(O,outcomes,结局)临床影像结局。
研究选择(Study Selection)
使用在线医学数据库PubMed、Ovid MEDLINE、Ovid EMBASE、Scopus和Web of Science进行系统综述。使用检索词“dural arteriovenous fistula”,“fistula”,“indirect”,“cavernous sinus”,“carotid-cavernous”,“carotid cavernous”,“carotico-cavernous”,“transarterial”,“transvenous”,“endovascular”和布尔运算符进行检索。检索报道使用血管内技术治疗海绵窦硬脑膜动静脉瘘患者的研究。纳入自1990年至2020年间报道临床和影像资料的英文文章。排除少于10人的临床报道、指南、综述、评论和给编辑的信。第一轮搜索由2名独立研究人员根据题目和摘要筛选符合条件的报道。第二轮进一步审阅选中的报道全文及参考文献。第三轮筛选人口资料、硬脑膜动静脉瘘位置、发病时临床表现、硬脑膜动静脉瘘血管构筑分级、治疗模式(treatment modalities)、闭塞率、手术失败、手术相关并发症、最后随访时临床影像结局。进一步排除资料不可及、资料不全、资料报道不适当或患者个体资料不可及的文章。第四轮将获取的数据汇总到数据库中进行统计分析。为避免错失资料,通过邮件与每个研究的研究者进行了联系。最近一次搜索在2020年12月进行。
研究者的病例(Institutional Series)
研究者回顾性将其中心2009年-2020年间血管内治疗的海绵窦硬脑膜动静脉瘘患者纳入。神经影像资料从机构PACS中获取,临床资料通过分析电子记录获得。
结局测量(Outcomes Measurement)
记录每位患者:海绵窦硬脑膜动静脉瘘位置、血管构筑的Barrow及Cognard分级、治疗模式(包括途径和栓塞剂)、术后影像结局(完全缓解[complete resolution]、近全缓解、部分缓解和失败)、随后随访时临床结局(临床缓解[clinical resolution]、部分好转、未改变和加重)。术后即刻造影结果分为:a,完全治愈(complete treatment)-瘘口完全闭塞,无持续动静脉分流;b,近全缓解(near complete resolution)-最后造影残余动静脉分流(分流<10%);c,部分缓解(partial resolution),显著残留分流;d,失败-分流较治疗前未见改善。
数据分析
研究者使用部分meta分析估计每种结局汇总后的发生率。样本中结局频率<1%不进行汇总分析。使用Stata软件(version 13.1,Stata Corp,College Station,TX,USA)采用随机效应模型解决研究间异质性。
研究选择和特征
根据搜索策略,检索到1054篇英文文章。审阅摘要后,排除721篇,374篇符合纳入标准。通过全文阅读和进一步检索,排除85篇。21篇报道接受血管内治疗的海绵窦硬脑膜动静脉瘘患者的文章最终纳入本综述(图1)。
图1. 检索策略流程图
最后,研究者将其未发表的数据纳入统计分析。纳入分析的研究细节呈现在表1中,汇总分析的结局报告在表2和表3中。研究者机构中患者的人口资料、临床和造影资料报告在表4中。研究者21次手术操作治疗了17名患者(8男,9女),平均年龄66±11.7岁。2名患者表现为应用激素和抗凝治疗1周后自发性症状缓解。除1名患者外,其余所有患者治疗后临床症状完全缓解。并发症部分,2名患者出现一过性颅神经功能缺损,术后3个月症状自发缓解,1名患者轻微缺血性栓塞病灶。
表1. 纳入研究特征
表2. 硬脑膜动静脉瘘患者的临床症状、分类方案和治疗策略
表3. 硬脑膜动静脉瘘患者的临床和影像结局
表4. 纳入患者的人口、临床和血管构筑特征
人口特征
研究者总共纳入1043名患者1081个海绵窦硬脑膜动静脉瘘,共进行了1066次血管内手术。其中,311名(29.8%)患者是男性,732名(70.2%)是女性。患者平局年龄57.6岁。
dAVFs特征
根据Barrow分型,110名患者为B型瘘(5.7%),85名为C型(7.8%),434名为D型,414名患者的瘘分型未报告。考虑Cognard分型的话,45名患者为Ⅰ型瘘(1.9%),204名为Ⅱa型(17.7%),43名为Ⅱb型(0.8%),75名为Ⅱa+b型(4.8%),10名为Ⅲ型(0.07%),14名为Ⅳ型(0.07%),1名为Ⅴ型,651名患者的瘘分型未报告。282名患者为右侧瘘(21.3%),262名患者为左侧(23.3%),91名患者为双侧(7.45),408名患者瘘的位置未报告(表2)。
临床表现
球结膜水肿(chemosis)是最常见的临床表现(1043名患者中559名,45.9%),其次为眼球突出(proptosis)(498,41.5%),眼肌麻痹(ophthalmoplegia)(344,23.5%),博动性耳鸣(pulsatile tinnitus)(166,10.6%),疼痛和/或头痛(208,11.1%),视敏度下降(visual acuity reduction)(216,12.4%),非特异性眼部症状(153,4.96%),颅神经麻痹(cranial nerve palsy)(500,31.2%),眼内压升高或青光眼(elevated intraocular pressure or glaucoma)(146,1.92%),局灶性神经功能缺损(2,<0.01%)(表2)。
血管内手术类型
1066次手术中1037次(97.2%)报告了栓塞途径,总结在表2中。753次(63.2%)手术是经静脉进行的,220次(14.3%)经动脉,63次(4.78%)经联合途径,1次(<0.01%)直接穿刺进行。1043名患者中36名进行保守治疗,其中16名(1.5%)症状缓解。至于栓塞剂,1066次手术中,712次(57.8%)使用弹簧圈,54次(2.78%)使用glue,47次(2.97%)使用乙烯乙烯醇(ethylene vinyl alcohol,EVOH),10次(<0.01%)使用球囊,28次(0.7%)使用聚乙烯醇颗粒(polyvinyl alcohol particles,PVA),55次(0.25%)使用液体栓塞剂,33次(1.43%)使用弹簧圈+glue,32次(1.38%)使用弹簧圈+EVOH,另外25名(0.19%)应用EVOH+球囊、支架+球囊、弹簧圈+球囊、glue+PVA、弹簧圈+PVA、球囊+支架和弹簧圈。
影像结局
1043名患者中,817名(78.3%)患者报告了即刻影像结局。79.5%(95%CI, 63.0–92.3%)的瘘完全闭塞,6.09%(95%CI,1.6–13.5%)的瘘近全闭塞,2.02%(95%CI,0.24–3.88%)的瘘部分闭塞,4名(<0.01%)患者治疗失败(表3)。
临床结局和并发症
细节报告在表3中:1043名患者中,864名(82.7%)患者报告了最后随访的临床结局。其中,85%(95%CI,69.5–96.1)的患者症状完全缓解,2.45%(95%CI, 0.27–5.96)的患者部分受益,0.19%(95%CI 0.0–1.02)的患者症状持续,0.22%(95%CI 0.0–0.95)的患者症状加重。22项研究中21项报告了平均随访时间,其中平均随访时间约为22.2个月。
7.75%(95%CI 3.82–12.7)的患者出现并发症。95例并发症中,66例(6.3%)出现一过性症状,16例(0.15%)导致永久性并发症。严重并发症中,3名患者为颅内或蛛网膜下腔出血,7名为新发或持久性颅神经麻痹,6名为脑缺血。1043名患者中共有1名患者(<0.001)死亡。
图2. 血管内治疗海绵窦硬脑膜动静脉瘘的不同路径
最后研究者得出结论:经静脉弹簧圈栓塞是最常用的血管内治疗方式,可实现高比例的影像和临床缓解,且并发症率非常低。总体上,经静脉途径比经动脉途径表现出更少的并发症,使用弹簧圈闭塞看起来比使用液体栓塞剂治疗更安全。