先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染的手术时机探讨 |【中华神外】2018年第二期“临床论著” - 脑医汇 - 神外资讯

神外资讯【中华神外】专栏，每周二发布一篇精选文章，今天刊登的是，由夏泽阳、鲍南、杨波、宋云海、高俜娉在《中华神经外科杂志》2018年第二期“临床论著”上发表的“先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染的手术时机探讨”，欢迎阅读。

先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染的手术时机探讨

摘要

目的

探讨先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染手术切除病灶的时机。

方法

回顾性分析2005年10月至2015年12月上海交通大学医学院附属上海儿童医学中心神经外科收治的先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染且处于活跃期的10例患儿的临床资料。其中5例患儿术前适当应用抗生素，待感染有所好转后立即手术；另5例感染未控制即行手术治疗。

结果

10例患儿术后均有效控制感染，病灶无复发。相比感染未控制即行手术的5例患儿，感染初步控制后手术的5例患儿的手术用时平均减少了(1.3±0.3)h；打开椎体节段的数量少于感染未控制组；术后神经系统功能恢复满意，但患儿的平均住院时间较感染未控制组长［分别为（56.0±4.5）d、（40.0±7.7）d］。

结论

术前适量应用抗生素，感染初步控制后立即行手术可降低手术难度，减少手术创伤,有利于神经功能恢复，但增加了住院天数与治疗费用。

儿童先天性皮肤窦道（congenital dermal sinuses，CDS）是由于神经外胚层发育时因多种因素与表皮外胚层分离不全而造成的一种先天性病变

^[1]，其发病率为1/2500^[2]。大部分患儿的病变与脊柱椎管或颅内相通，50%的患儿伴有脊髓不同部位的皮样囊肿和表皮样囊肿^[1,3]。细菌常常可沿窦道逆行进入中枢神经系统，引发中枢神经系统感染。

一旦感染，患儿相应的神经功能即会受到重创，出现大小便失禁，乃至双下肢瘫痪。中枢神经系统感染后由于椎管内有皮样囊肿的存在，感染往往不能完全控制，一味依靠长时间的抗生素治疗试图控制感染，又会延误病情，造成神经功能无法恢复，甚至继发真菌感染。

中枢神经系统感染后，是先应用抗生素控制感染后再手术切除病灶，还是应先手术切除病灶以利于感染控制，此问题常困扰着临床医生。本文回顾性分析2005年10月至2015年12月上海交通大学医学院附属上海儿童医学中心神经外科收治的先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染且处于活跃期的10例患儿的临床资料，以探讨治疗过程中抗生素的应用和手术时机。

资料与方法

1. 一般资料：10例患儿中，男6例，女4例；年龄为4个月至3岁，平均（1.2±0.5）岁。10例患儿均有中枢神经系统感染病史，病程为4d至6个月。所有患儿入院前均有腰骶部中央针眼样孔，入院时均出现大小便失禁，4例同时合并下肢肌力下降。

2. 抗生素的应用及手术时机：5例患儿在感染未局限及控制下即行手术治疗，其中2例入院前于外院已给予大剂量的抗生素治疗，分别长达4个月和6个月，但感染未予以控制，反复高热，MRI提示硬膜内感染累及脊髓多个节段，1例脑脊液培养确认为中枢神经系统隐球菌感染；另外3例平均发病1周入院，入院明确诊断后直接行手术治疗，术后再应用抗生素治疗。另5例患儿在手术前给予2～4周的万古霉素加头孢他啶治疗，待MRI提示感染好转或明显局限后即予以手术治疗（图1A～C），术后继续予以抗生素治疗。

3. 手术方法：10例患儿均发现窦道末端存在异常组织团块，位于硬脊膜囊内，其中皮样囊肿6例，表皮样囊肿4例，均继发感染，伴脓肿形成。在感染未局限及控制，直接给予手术治疗的5例患儿术中探查发现：椎管内脓肿体积较大，累及的椎体节段较多，平均累及6个节段。为了切除皮样囊肿以及脓肿切开减压，需要咬除多个棘突，对椎管损伤较大。同时马尾神经与感染的皮样囊肿粘连紧密，难以分离，无法完整切除皮样囊肿。术中刮除囊内容物，并用双极电凝烧灼皮样囊肿内壁，对于无法切除的脓肿予以切开引流。另5例在中枢神经系统感染初步控制、局限后手术，术中发现脓肿小而局限，术中探查累及椎体3个节段，感染皮样囊肿粘连不严重，可完整切除。

结果

10例患儿术后感染均得到完全控制（图1D），病灶无复发。随访时间为2个月至11年，平均（4.0±3.0）年。感染控制后手术的5例患儿中，术后随访4例神经功能恢复至正常水平，1例大小便失禁及下肢无力较术前明显改善。感染未控制即行手术的5例患儿中，术后随访3例神经功能恢复接近正常，另2例双下肢活动较术前改善，但大小便失禁较术前好转不明显。感染未控制组患儿的手术平均用时为（3.5±0.6） h，平均住院时间为（40.0±7.7）d。感染控制组的患儿的手术平均用时为（2.2±0.3）h，平均住院时间为（56.0±4.5）d。

讨论

先天性皮肤窦道最早于1926年由Moise在其脑膜炎病例报道中提及。对于伴有硬膜内皮样囊肿且有潜在感染风险的先天性皮肤窦道患者，早诊断、早手术，尽可能避免神经功能受损，已是近年来对皮肤窦道治疗的共识。但由于该病起病隐匿，体表体征易被忽略，常常被漏诊、误诊，从而延误治疗^[4]。

大部分皮肤窦道与椎管内相通，50%的病例伴有脊髓不同部位的皮样囊肿或表皮样囊肿^[3]。特殊的病理结构使病原体极易由窦道进入椎管内，引发中枢神经系统感染。

上世纪文献报道皮肤窦道的感染率为50%～75%。随着概念及疾病认识的进步，特别是基层医院对于皮肤窦道相关临床特征的逐渐了解，近年来皮肤窦道的感染率有明显降低，Ackerman和Menezes^[5]2003报道的感染率为10.7%；Radmanesh等^[6]2010年报道的感染率为31.4%；Martínez-Lage等^[7]2011年报道的感染率25.0%；De Vloo等^[8]2013年报道的感染率为13.3%。

目前，对于中枢神经系统感染患者的处理尚存争议：一种观点认为，在感染的活跃期贸然手术可能引起感染扩散导致损伤加重。同时，感染可引起组织炎性粘连、水肿、分界不清，从而增加了手术难度，造成病灶很难完全切除，并且有加重神经系统损伤的风险^[9]。术前应首先应用抗生素治疗，待感染完全控制后再行手术切除病灶。

但是一味地强调感染控制后再行手术在临床实际操作中往往会遇到困难。本组2例患儿入院前，在外院已有大剂量、长达4～6个月的抗生素治疗史，但感染仍无法控制，患儿反复高热，影像学提示脊髓多节段的炎性病变，其中1例甚至出现了隐球菌感染，如果不及时手术切除病灶，而是一味等待感染转归，只会延误治疗，甚至造成无法挽回的局面。

因此，另一种观点认为，皮肤窦道患儿椎管内有皮样囊肿的存在，感染发生时，在囊肿异物的持续刺激下，感染往往反复不愈，很难完全控制^[10]；皮脂样囊肿脱落细胞也可产生化学性脑膜炎（Mollaret脑膜炎）^[11]，若不尽早切除病灶，仅使用抗生素治疗无法有效控制感染。根据上述两种观点，结合本组的临床经验认为，在椎管腔内炎性异物不去除的情况下持续使用抗生素治疗，无法完全控制感染。

因此，笔者设计了两组治疗方案，一组是感染未控制，先行手术治疗，清除病灶，术后再应用抗生素抗感染；另一组是短期抗生素应用，待感染初步控制后立即行手术治疗。治疗结果表明，术前短期使用抗生素初步控制感染后，硬脊膜内脓肿和皮样囊肿炎性水肿范围均缩小，马尾粘连情况也较感染未控制时减轻。感染初步控制后手术可以降低手术操作的难度，减少术中所需切开的椎体节段。手术时间相对较短，且创伤较小，术后神经功能恢复也较感染未控制即行手术的病例更好。但缺点是患儿住院的时间较长，增加了治疗费用。

综上所述，先天性皮肤窦道合并中枢神经系统感染的患儿，应先使用抗生素控制感染，持续2周的针对性抗生素应用，临床表现及MRI显示感染有所改善，则可以继续使用抗生素治疗至4周，待感染进一步控制后立即行手术切除病灶，而不是一味等待，期望感染完全控制后再手术。

相反，若应用2周的抗生素治疗患儿的感染仍无改善，提示药物治疗无效，此时不应继续药物抗感染治疗，以免延误病情，应立即行手术治疗，切除皮肤窦道和椎管内炎性异物以利于药物控制感染，保护神经功能。在处理粘连严重的皮样囊肿时，不应追求完全切除病灶，而应完全刮除囊内容物，并尽可能刮除具有分泌功能的囊内壁，辅以电灼囊肿内壁，可避免囊肿复发。

参考文献

［1］Barkovich AJ. Pediatric neuroimaging［M］. ed 3. Philadelpha: Lippincott Williams & Wilkins，2000: 626-685.

［2］胡有谷,党耕町,唐天驷.脊柱外科学［M］.2版.北京: 人民卫生出版社，2000:350-352.

［3］Barkovich AJ, Ms E, Cogen PH. MR evaluation of spinal dermal sinus tracts in children［J］. AJNR Am J Neuroradiol, 1991,12(1):123-129.

［4］Ramnarayan R, Dominic A, Alapatt J, et al. Congenital spinal dermal sinuses: poor awareness leads to delayed treatment［J］. Childs Nerv Syst, 2006,22(10):1220-1224. DOI: 10.1007/s00381-006-0073-z.

［5］Ackerman LL, Menezes AH. Spinal congenital dermal sinuses: a 30-year experience［J］. Pediatrics, 2003,112(3 Pt 1):641-647.

［6］Radmanesh F, Nejat F, El KM. Dermal sinus tract of the spine［J］. Childs Nerv Syst, 2010,26(3):349-357. DOI: 10.1007/s00381-009-0962-z.

［7］Martínez-Lage JF, Almagro MJ, Ferri-iguez B, et al. Spinal dermal sinus and pseudo-dermal sinus tracts: two different entities［J］. Childs Nerv Syst, 2011,27(4):609-616. DOI: 10.1007/s00381-010-1308-6.

［8］De Vloo P, Lagae L, Sciot R, et al. Spinal dermal sinuses and dermal sinus-like stalks analysis of 14 cases with suggestions for embryologic mechanisms resulting in dermal sinus-like stalks［J］. Eur J Paediatr Neurol, 2013,17(6):575-584. DOI: 10.1016/j.ejpn.2013.04.003.

［9］van Aalst J, Beuls EA, Cornips EM, et al. Anatomy and surgery of the infected dermal sinus of the lower spine［J］. Childs Nerv Syst, 2006,22(10):1307-1315. DOI: 10.1007/s00381-006-0106-7.

［10］张震, 鲍南, 无脓肿表现椎管内囊肿致反复中枢感染1例报告［J］. 临床儿科杂志,2010,28(9): 881-883.DOI:10.3969/j.issn.1000-3606.2010.09.023.

［11］孟超, 张新卿, Mollaret脑膜炎病因与发病机制研究进展［J］, 中国实用内科杂志, 2005,25 (2): 167-169.DOI:10.3969/j.issn.1005-2194.2005.02.029.

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